R.

PUEYO-BENITO, ET AL REVISIN

Neuropsicologa de la parlisis cerebral

R. Pueyo-Benito, P. Vendrell-Gmez
NEUROPSYCHOLOGY OF CEREBRAL PALSY Summary. Introduction. Cognitive performance in cerebral palsy (CP) varies between being completely normal and severe mental retardation. This heterogeneity depends on several factors, including the type of paralysis and associated cerebral lesions. Development. We review neuropsychological studies with reference to general cognitive performance and specific performance (language, memory, attention and visuospatial functions). We also consider studies relating neuroimaging and neuropsychology in the different types of CP. Conclusions. Language is one of the best preserved functions studied in CP, apart from effects due to the lesion itself. Defects of articulation may affect understanding but not to any great extent. Immediate memory also seems to be relatively well preserved. In general no effects of lateralization are seen with regard to language or memory, although this may be seen when carrying out complex tasks or when involving attention and visuoconstructive tasks. The relatively few studies relating neuroimaging and neuropsychology are inconclusive regarding specific abilities. [REV NEUROL 2002; 34: 1080-7] Key words. Cerebral palsy. Neuroimaging. Neuropsychology.

INTRODUCCIN El trmino parlisis cerebral apareci por primera vez en 1888, en los escritos de William Osler [1]. Desde entonces, se ha utilizado en numerosas ocasiones y cada vez con un mayor acuerdo en las caractersticas a las que se refiere. As, en la actualidad, existe un amplio consenso en considerar la parlisis cerebral (PC) como un trmino paraguas que engloba un grupo de sndromes con alteraciones motoras no progresivas, pero a menudo cambiantes, secundarias a lesiones o alteraciones del cerebro producidas en los primeros estadios de su desarrollo [2]. La definicin de la PC permite inferir que en este trmino paraguas existe una amplia heterogeneidad, la cual se refleja en el tipo y gravedad de la alteracin motora, la etiologa, la afectacin cerebral y el rendimiento cognitivo. En esta revisin analizaremos los resultados de los estudios neuropsicolgicos llevados a cabo hasta el momento. Inicialmente, en los sujetos con PC slo se analizaba el rendimiento intelectual general. Ms recientemente se ha intentado descifrar las diferentes capacidades cognitivas (lenguaje, memoria, atencin, capacidades visuoperceptivas). El anlisis del rendimiento cognitivo segn el tipo de PC ayuda parcialmente a descifrar el enigma del rendimiento cognitivo en la PC, que oscila desde la normalidad hasta la deficiencia mental grave. RENDIMIENTO INTELECTUAL GENERAL Se ha estimado que el nivel intelectual de los sujetos con PC es normal en un intervalo aproximado del 50 al 70% [3,4]. Harris, en 1989 [5], encontr que los 33 nios con PC de su estudio obtenan puntuaciones significativamente inferiores a los nios
Recibido: 11.08.01. Aceptado tras revisin externa sin modificaciones:10.10.01. Departamento de Psiquiatra y Psicobiologa Clnica. Universidad de Barcelona. Espaa. Correspondencia: Dra. Roser Pueyo. Departament de Psiquiatria i Psicobiologia Clnica. Universitat de Barcelona. Pg. de la Vall dHebron, 171. E-08035 Barcelona. E-mail: rpueyo@psi.ub.es Agradecimientos. Se agradece la ayuda del MEC PM 98-0192, SGR 99-00081 de la Generalitat de Catalunya y la beca de formacin en investigacin y docencia de la Universidad de Barcelona concedida a Roser Pueyo. 2002, REVISTA DE NEUROLOGA

no afectados en el ndice de desarrollo mental de las Bayley Scales of Infant Development, aunque las puntuaciones se situaban dentro de los lmites normales en el 73% de los casos. En la PC, la incidencia del retraso mental o coeficiente intelectual (CI) inferior a 70 se ha situado en un margen del 30 al 50%, como puede observarse en la tabla I. A pesar de la variabilidad de los resultados obtenidos, existe un claro consenso respecto a la asociacin entre PC y retraso mental, especialmente reconocida en caso de retraso mental grave [6,7]. El retraso mental grave (CI< 50) tiene una prevalencia en la poblacin de tres a cinco casos por cada 1.000 nios en edad escolar [8]. La PC explica entre el 10 y el 20% de los casos con retraso mental grave. El resto se explica, entre otros, por el sndrome de Down, las alteraciones genticas y los sndromes malformativos [6,7]. Concretamente, el porcentaje de sujetos con PC y retraso mental grave oscila, en los diversos estudios, entre el 14 y el 59% [9-11]. La mayora de los estudios dan una estimacin del CI basndose en modelos psicomtricos. Existe un conjunto de estudios sobre el desarrollo cognitivo de la PC que adoptan una perspectiva diferente y se basan en las teoras de Piaget sobre las estructuras cognitivas. El modelo de Piaget considera que el desarrollo cognitivo implica pasar por diferentes estadios que se suceden siempre en el mismo orden, aunque no necesariamente a una edad determinada. Las tareas derivadas de la perspectiva piagetiana permiten analizar el desarrollo cognitivo y las estrategias utilizadas por cada individuo, independientemente de su edad y sin la rigidez de las pruebas psicomtricas. Segn Cioni et al [12], el desarrollo sensoriomotor de los nios con PC entre 6 y 24 meses de edad parece sucederse en la misma secuencia de estadios que propuso Piaget, aunque ello no supone que sigan el mismo ritmo que los nios no afectados. En ese estudio, los autores evaluaron los estadios propuestos por Piaget mediante las escalas de Uzgiris-Hunt y encontraron que la mayor proporcin de sujetos alterados respecto a los datos normativos se daba en la permanencia de objetos, la imitacin gestual y los esquemas sensoriomotores. Respecto a la permanencia del objeto, aproximadamente la mitad de los sujetos con tetrapleja del estudio de Eagle [13] mostraron altos niveles de ejecucin. Rothman [14] encontr que nios con PC, principalmente espstica, ejecutaban peor que los sujetos sin PC una tarea que requera capacidades de percepcin del espacio y rotacin mental

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independientemente de su CI, pero no de su edad. De este conjunto de estudios, el hallazgo ms consistente parece ser el dficit de los sujetos con PC en tareas que implican la rotacin mental. Rothman interpret este peor rendimiento como el hecho de que la experiencia fsica con el medio, mermada en los sujetos con PC, puede ser un requisito necesario para la correcta percepcin del espacio y la rotacin mental. LENGUAJE Respecto al lenguaje, se han obtenido datos que indican la afectacin de los nios y adolescentes con PC en unos aspectos, y la preservacin, en otros. En el estudio de Largo et al [15], los sujetos con PC de 5 aos de edad, nacidos prematuros, presentaron menores puntuaciones que los sujetos prematuros sin PC en los subtests de completar frases y de gramtica del Illinois Test of Psycholinguistic Abilities. En una muestra de 31 adolescentes con PC, la mayora obtuvo un CI verbal en el intervalo normal bajo (puntuacin media de 87,8) y present alterada la percepcin de tonos y ritmos; ninguno tena alteraciones en la discriminacin fonmica [16]. No se hallaron diferencias significativas entre los 30 nios con PC y los 30 nios control en la comprensin receptiva de vocabulario, evaluada mediante elPeabody Picture Vocabulary Test-Revised [17]. Bishop et al [18-20] realizaron una serie de estudios en los que analizaron la relacin entre la capacidad de hablar y distintas tareas lingsticas, como deletrear, discriminar fonmicamente o la comprensin del lenguaje receptivo. Se compar el rendimiento de 24 nios con PC y trastornos del habla (12 anrtricos y 12 disrtricos) con el de 24 nios control con PC y sin trastornos del habla. Los nios con anartria o disartria ejecutaban significativamente peor que los sujetos sin trastorno del habla en las tareas de deletrear, discriminar palabras sin sentido y la comprensin de vocabulario evaluada mediante una versin britnica del Peabody Picture Vocabulary Test. No se observaron diferencias en la discriminacin fonmica de palabras con sentido, odas o representadas mediante un dibujo, ni en la comprensin gramatical, evaluada mediante el Test for Reception of Grammar. En un estudio similar, Sandberg y Hjelmquist [21] analizaron la relacin entre la capacidad de hablar y las de deletreo y lectura. Las personas con PC y trastornos del habla presentaron un rendimiento significativamente peor que los sujetos control sin trastornos del habla en la tarea de deletrear, principalmente si los estmulos se presentaban visualmente. En ninguna de las medidas referentes a la capacidad lectora se observaron diferencias entre los grupos, a excepcin de una tarea en la que el sujeto deba discriminar entre las palabras y las que no lo eran. En esta tarea de discriminacin, los sujetos con PC y trastorno del habla presentaban peores puntuaciones. MEMORIA En sujetos con PC se han obtenido puntuaciones similares a sujetos no afectados de PC en tareas de memoria a corto plazo, concretamente memoria verbal inmediata [19]. Su rendimiento era independiente de la existencia de trastornos del habla asociados, al mostrar los efectos de semejanza fonolgica y extensin de la palabra ya descritos en sujetos normales. En el mismo grupo de sujetos con PC se consider la posible afectacin de la memoria a corto plazo de secuencias de fonemas sin significado en los nios con PC y trastornos del habla, como posible explicacin al

Tabla I. Distribucin del coeficiente intelectual (CI) en sujetos con parlisis cerebral (PC). Tipo de PC Miller et al [3] Espstica Discintica Atxica Mixta Total Hagberg et al [4] Espstica Discintica Atxica Total CI< 70 Porcentaje (n.) 51% (106) 52% (43) 33% (9) 55% (6) 50% (164) 26% (107) 47% (38) 40% (30) 31% (175) CI> 70 Porcentaje (n.) 49% (103) 48% (40) 67% (18) 45% (5) 50% (166) 74% (298) 53% (42) 60% (45) 69% (385)

fracaso en discriminar palabras sin sentido y a las dificultades de adquisicin de vocabulario [20]. FUNCIONES VISUOPERCEPTIVAS La funcin visuoperceptiva se evalu en una muestra de 31 sujetos con PC mediante tems de la Luria-NebraskaNeuropsychological Battery. En este estudio, Dorman [16] observ que la organizacin del espacio era la capacidad cognitiva ms alterada respecto al CI verbal y otras medidas lingsticas para todos los sujetos, excepto para aquellos con atetosis o hemipleja derecha. El bajo porcentaje de sujetos con atetosis (8%) respecto a la PC espstica (39%) que presentan alteraciones visuoconstructivas ya se haba observado en el estudio multicntrico de Miller et al [3]. AFECTACIN NEUROPSICOLGICA SEGN SUBTIPOS Parlisis cerebral espstica Miller et al [3] evaluaron a 209 nios con PC espstica mediante los tests de Standford-Binet Intelligence Scale y la Cattell Infant Intelligence Scale, o mediante una exploracin adaptada en los casos en que era necesario. Los autores encontraron que el 51% de nios presentaban un CI< 70. Los nios con PC espstica del estudio de Harris [5] se diferenciaban de los nios control por obtener menores puntuaciones en la Bayley Mental Scale ,aunque el promedio obtenido nicamente indicaba retraso mental en los nios con tetrapleja y no en quienes tenan dipleja y hemipleja espsticas. En diversos estudios en los que se ha analizado el rendimiento intelectual general en la PC espstica, segn la afectacin diferencial de las extremidades (hemipleja, dipleja, tetrapleja), se ha encontrado que el mayor porcentaje de sujetos con retraso mental corresponda a la tetrapleja o forma ms grave de PC espstica [4,22,23]. Aunque en los estudios presentados se establece una fuerte asociacin entre el retraso mental y la tetrapleja espstica, existen hallazgos contradictorios. As, por ejemplo, en un estudio ninguno de los diez sujetos con tetrapleja, evaluados mediante una versin adaptada de la WechslerAdults Intelligence Scale-Revised, present retraso mental [24]. Varios trabajos han analizado la relacin existente entre el rendimiento cognitivo y las alteraciones evidenciadas en tcnicas de neuroimagen estructural (Tabla II). El retraso mental en sujetos con PC espstica se ha asociado con la alteracin de la sustan-

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cia blanca. Los sujetos mayoritariamente prematuros del estudio de Schouman-Claeys et al [25], con alteraciones supratentoriales, presentaron un CI significativamente inferior que los sujetos sin alteraciones cerebrales observables. Entre los sujetos con alteraciones supratentoriales, la dilatacin de la cisura interhemisfrica era el rasgo ms asociado con el dficit intelectual. Rogers et al [23] hallaron un alto porcentaje de casos con retraso mental entre los nios nacidos prematuros y con alteracin de la sustancia blanca en forma de quistes. En el estudio de Melhem et al [26], el tamao medio de los ventrculos era significativamente mayor en los sujetos con PC espstica bilateral y retraso mental que en los sujetos sin PC y en aquellos con PC espstica y rendimiento cognitivo normal. Adems, los nios con retraso mental grave presentaron ventrculos laterales mayores que aquellos con retraso mental leve y moderado. A diferencia de los estudios citados, Feldman et al [27] no hallaron relacin entre el rendimiento cognitivo y la existencia de leucomalacia periventricular en una muestra de 15 sujetos, de los que 12 presentaban PC. La posible asociacin entre las alteraciones de la sustancia blanca periventricular y el peor rendimiento cognitivo en la PC espstica no es extrapolable al rendimiento en funciones cognitivas especficas como el lenguaje. En el estudio de Feldman et al [17] no se encontraron diferencias significativas en ninguno de los aspectos lingsticos evaluados entre los nios prematuros con leucomalacia periventricular que presentaban PC espstica y aquellos con y sin leucomalacia periventricular que no manifestaban PC. Si se tienen en cuenta otras posibles afectaciones cerebrales, adems de la alteracin de la sustancia blanca, los mayores porcentajes de retraso mental se observan cuando existe afectacin corticosubcortical como en la encefalomalacia multiqustica, lesiones en los ganglios basales o malformaciones cerebrales congnitas como la esquizoencefalia, la polimicrogiria o la lisencefalia [28]. Dipleja espstica La dipleja espstica supone el 34% de los casos de PC [29]. Este subtipo de PC se relaciona especialmente con la prematuridad. Por ello, haber nacido antes de las 37 semanas de gestacin constituye un factor que, en algunos estudios, determina la muestra a seleccionar o, si no es as, se controla su influencia en las distintas medidas cognitivas. En la muestra de 186 sujetos con dipleja espstica analizados por Hagberg et al [4], el 31% present retraso mental (CI< 70). Al compararse con sujetos control, los nios de 4 meses de edad con dipleja espstica mostraron peores puntuaciones en la Bayley Mental Scale [5], aunque el promedio obtenido no indicaba retraso mental. En los sujetos con dipleja espstica se observa un rendimiento diferencial si se consideran por separado las escalas verbal y manipulativa. En el estudio de Fedrizzi et al [30], los nios nacidos prematuros presentaron a los 3 aos de edad una peor ejecucin en las subescalas locomotora, de coordinacin oculomanual y manipulativa de la Griffiths Scale, al igual que peores puntuaciones a los 6 aos de edad en la escala manipulativa de la WPPSI (Wechsler Preschool and Primary Scale of Intelligence )respecto a los nios prematuros de bajo riesgo. Este hallazgo es consistente con el obtenido en el estudio de Goto et al [31], en el que los nios prematuros con PC, de entre 4 y 8 aos de edad, obtuvieron un peor rendimiento respecto a los nios prematuros sin PC en la escala manipulativa de la WPPSI y WISC-R ( Wechsler Intelligence Scale for Children-Revised ). En los 45 sujetos con dipleja espstica y mayoritariamente prematuros del estudio de Ito et al

Tabla II. Relacin entre el tipo de lesin cerebral y el rendimiento cognitivo en la parlisis cerebral (PC) espstica. Funcin cognitiva N. (PC/no PC) evaluada y pruebas utilizadas Feldman et al [27] a 12 Hallazgos de neuroimagen (porcentaje de sujetos con retraso mental)

Rendimiento cognitivo Leucomalacia general: periventricular: Bayley Scales of Infant localizacin de Development la alteracin McCarthy Scales of Grado hiperintensidades Childrens Abilities (escala de 0 a 4) Battelle Developmental Prominencia de los Inventory surcos (escala de 0 a 4) Reynell-Zinkin Scales Leiter International Performance Scale Rendimiento cognitivo general: Brunet-Lezine Scale (hasta 3 aos) Terman-Merrill Test (3-5 aos) Wechsler Scales (a partir 4,5 aos) Dilatacin ventricular Contornos irregulares de los ventrculos Dilatacin cisura longitudinal Hipodensidades periventriculares

Schouman-Claeys 76 et al [25] b

Rogers et al [23] c 25

Rendimiento cognitivo Leucomalacia general: periventricular Bayley Scales of Infant qustica (72%) Development Clinical Adaptative Test-Clinical Linguistic Auditory Milestone Scale

Feldman et al [17] a,b,c

6/12 Lenguaje Leucomalacia (lxico, capacidades periventricular morfosintcticas, produccin verbal): anlisis del lenguaje en actividades de juego, dibujo, lectura e interaccin con los padres 56 Rendimiento cognitivo general: Rendimiento acadmico y evaluacin profesores Malformacin cerebral congnita (80%) Lesin corticosubcortical (100%) Lesin ganglios basales (100%) Hiperintensidades periventriculares, dilatacin ventricular (41%) Normal y no especfico (40%)

Krgeloh-Mann et al [28] b

Melhem et al [26] a

36/21 Rendimiento cognitivo rea de los ventrculos general: laterales Bayley Scales of Infant Development Standford-Binet Intelligence Scale

Resonancia magntica. b Tomografa computarizada. c Ultrasonografa craneal.

[32], las puntuaciones en la escala manipulativa de la WISC-R fueron significativamente inferiores a las obtenidas en la escala verbal. Los autores consideraron que la diferencia entre las escalas poda utilizarse como ndice visuoperceptivo, dada su elevada correlacin con el coeficiente perceptual delFrostigDevelopmental Test of Visual Perception. Los resultados en las escalas verbal y manipulativa, as como el anlisis por separado de los subtests que las componen, apun-

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Tabla III. Relacin entre el tipo de lesin cerebral y el rendimiento cognitivo en la dipleja espstica. Funcin cognitiva N. (PC/no PC) evaluada y pruebas utilizadas Yokochi et al [35] a 34 Rendimiento cognitivo general: Tanaka-Binet WPPSI WISC-R Hallazgos de neuroimagen Dilatacin ventricular Reduccin de la sustancia blanca periventricular Hiperintensidades periventriculares Reduccin de la sustancia blanca parietal u occipital en los sujetos con hiperintensidades periventriculares

Goto et al [31] a 29/12 Capacidades visuoespaciales/visuoconstructivas: Cubos (WPPSI/WISC-R) Capacidades visuoperceptivas: Figuras incompletas (WPPSI/WISC-R) Fedrizzi et al [34] a 30 Rendimiento cognitivo general (funcin verbal/no verbal): WPPSI/WISC-R

Dilatacin ventricular Reduccin de la sustancia blanca periventricular Hiperintensidades periventriculares Adelgazamiento del cuerpo calloso anterior o posterior Implicacin de la radiacin ptica Tamao de los ventrculos laterales: Astas anteriores Astas posteriores Cuerpo Astas posteriores/ astas anteriores

Ito et al [32] a

34/12 Capacidades visuoperceptivas: CI verbal-CI manipulativo (WISC-R)

La existencia de dficit visuoperceptivos y visuoespaciales/ visuoconstrutivos en los sujetos con dipleja espstica se ha relacionado con los hallazgos de neuroimagen (Tabla III). En el estudio de Goto et al [31], una prdida importante de sustancia blanca parietal en los sujetos prematuros con evidencia de hiperintensidades periventriculares (29 con dipleja y siete controles) se relacionaba con el rendimiento en las capacidades visuoperceptivas y visuoespaciales/visuoconstructivas. La reduccin importante de la sustancia blanca occipital se relacion nicamente con el rendimiento en capacidades visuoperceptivas. Posteriormente, Fedrizzi et al [34], en un grupo de nios prematuros con dipleja espstica, hallaron relacin entre la ejecucin en la escala no verbal de las bateras Wechsler y distintas medidas de alteracin de la sustancia blanca cerebral, como la dilatacin ventricular, a excepcin de las hiperintensidades periventriculares. En el mismo estudio, las puntuaciones en el CI verbal no se relacionaban con ninguna de las alteraciones de la sustancia blanca observadas en resonancia magntica. Respecto a la dilatacin de los ventrculos, en el estudio de Ito et al [32] se encontr que los nios con dipleja espstica presentaban dilatacin ventricular al compararse con nios control. La medida de las astas posteriores de los ventrculos laterales corregida por el tamao cerebral, as como la razn entre el tamao de las astas posteriores y las anteriores, correlacionaba significativamente con las capacidades visuoperceptivas. Sin embargo, las alteraciones de la sustancia blanca cerebral no se relacionan con el rendimiento cognitivo general. En el estudio de Yokochi et al [35] se analiz la presencia de dilatacin de las astas anteriores de los ventrculos laterales, as como los distintos grados de reduccin de la sustancia blanca y las hiperintensidades periventriculares en funcin del CI en un grupo de nios con dipleja espstica. No se obtuvieron diferencias significativas. Hemipleja Los casos de hemipleja conforman el 30% de la PC, segn la revisin de distintos estudios realizada por Rosen y Dickinson [29]. Existe un predominio de las hemiplejas derechas y se observa con mayor frecuencia en el sexo masculino [36]. Numerosos estudios han destacado la relevancia de las investigaciones de la hemipleja infantil, dada la posibilidad de comparar los resultados con los estudios realizados en adultos. Los hallazgos obtenidos en relacin a la hemipleja infantil no slo contribuyen al mejor conocimiento del patrn neuropsicolgico de este subtipo de PC, sino que suponen un gran avance para el conocimiento del desarrollo cerebral, concretamente de los mecanismos de plasticidad neuronal en un cerebro inmaduro. Quizs este motivo, junto con factores como el alto porcentaje de sujetos hemipljicos con inteligencia normal, explique por qu la hemipleja es el subtipo de PC que posee el mayor nmero de estudios sobre las distintas funciones cognitivas. Un 85% de nios con PC de tipo hemipljico presentaron un CI> 70 en la muestra de 200 casos estudiada por Hagberg et al [4]. Al compararse con nios no afectados, el nivel intelectual total en la WISC era inferior al de stos, aunque las diferencias se explicaban por el rendimiento en la escala manipulativa [37]. Existen evidencias de que los nios con hemipleja derecha e izquierda presentan un dficit en la escala manipulativa al compararse con sujetos control [37-39]. En la escala manipulativa obtienen puntuaciones de 8 a 20 puntos por debajo de las obtenidas en la escala verbal [40]. Las puntuaciones en CI de los sujetos con hemipleja no se explican por la lateralidad de la lesin [40-41]. As, el dficit en CI no verbal no es especfico de los sujetos con hemipleja iz-

Resonancia magntica.

tan a la existencia de un dficit en funciones no verbales de los sujetos con dipleja espstica. En este sentido, Goto et al [31] encontraron que el 72% de los sujetos prematuros con dipleja espstica presentaban dficit visuoespaciales y visuoconstructivos en funcin de las puntuaciones en el subtest de cubos, y el 70% presentaban dficit visuoperceptivos segn las puntuaciones obtenidas en el subtest de figuras incompletas de la WPPSI y la WISC-R, frente al 58 y al 33% observado, respectivamente, en los sujetos prematuros sin PC. Posteriormente, Koeda et al [32] hallaron que los sujetos prematuros con dipleja espstica presentaban con mayor frecuencia que los sujetos a trmino sin dipleja dispraxia contructiva evaluada mediante la copia de una figura cbica tridimensional. Las diferencias no se explicaban por la presencia de estrabismo, la agudeza visual, la percepcin de la profundidad o las capacidades visuoperceptivas evaluadas mediante las figuras incompletas, aunque se relacionaban con las puntuaciones obtenidas en el subtest de cubos de las baterias Wechsler. La preservacin de las funciones asociadas a estmulos verbales tambin queda patente en el estudio de White et al [33]. Al comparar el rendimiento de los sujetos con dipleja espstica con el rendimiento de sujetos sin PC en una tarea de memoria de palabras, no se encontraron diferencias significativas. En ambos grupos, el span de memoria decreca a medida que aumentaba la longitud de la palabra.

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quierda (hemisferio derecho lesionado), sino que tambin se observa en la hemipleja derecha (hemisferio izquierdo lesionado). Adems, no se confirma un peor rendimiento de los sujetos con hemipleja izquierda respecto a los controles en la escala verbal. La explicacin ms ampliamente sugerida respecto a la preservacin del CI verbal en ambos grupos de hemipljicos se refiere a la hiptesis de equipotencialidad de Lenneberg [42], quien considera la capacidad de ambos hemisferios de preservar las funciones lingsticas ante una lesin unilateral temprana. De esta hiptesis se deriva el conocido efectocrowding [43], referido en estudios como el de Vargha-Khadem et al [44], segn el cual los sujetos con lesin del hemisferio izquierdo preservan el lenguaje utilizando el hemisferio derecho, aunque ello sea en detrimento de las funciones comnmente asociadas a este hemisferio. La alteracin del CI no verbal en los sujetos con lesin en el hemisferio derecho se explicara por la localizacin de la propia lesin, y en el caso de los sujetos con hemisferio izquierdo lesionado, por el nombrado efectocrowding. En relacin a la funcin verbal, los primeros estudios que demostraron la validez de la hiptesis de equipotencialidad refirieron que sujetos con lesiones tempranas en el hemisferio izquierdo no presentaban una prolongada afasia, como ocurre en los adultos [45,46]. Posteriormente se demostr la posibilidad de cambio en la lateralizacin del lenguaje en estudios como el de Rasmussen y Milner [47], realizados con el test de Wada o test de amital sdico. En el estudio de pacientes hemipljicos, Kiessling et al [48] no obtuvieron diferencias de rendimiento en relacin con los controles, en el Peabody Picture Vocabulary Test y en el Boston Naming Test. Ambas pruebas evalan aspectos del lenguaje receptivo y expresivo que podran considerarse de baja complejidad. No obstante, en el mismo estudio, los sujetos con hemipleja derecha fallaron ante pruebas verbales sintctica y semnticamente ms complejas ( Syntactical Awareness y Binet Sentences ). Dado el reducido tamao de la muestra y la inexistencia de datos de neuroimagen que comprueben la presencia de lesin unilateral, los autores analizaron la lateralizacin a partir de las correlaciones en la ejecucin de las pruebas con la gravedad del trastorno motor evidenciado por la prueba de destreza manual de Annet. Tras estos anlisis, los autores concluyeron que, en los sujetos con lesin en el hemisferio izquierdo, la plasticidad que garantiza la preservacin del lenguaje no se da para las funciones lingsticas ms complejas. En relacin a las funciones de relativa mayor complejidad, Vargha-Khadem et al [39] hallaron que mayoritariamente los sujetos con hemipleja derecha ejecutaban peor que los controles en una tarea de comprensin (Token Test). Frampton et al [49] encontraron que el 35,6% de los sujetos hemipljicos presentaban al menos uno de los considerados dficit especficos del aprendizaje (lectura, escritura, matemticas), respecto al aproximadamente 15% existente en la poblacin normal. Los dficit especficos se observaron tanto en la hemipleja derecha como en la izquierda. Una nueva puntualizacin a la mencionada hiptesis de la equipotencialidad se deriva del estudio de Carlsson et al [37]. En este trabajo, los sujetos con hemipleja derecha presentaban una menor puntuacin en la funcin verbal (segn elVerbal Fluency Test, el TokenTest, y los subtests de informacin y vocabulario de la Wechsler Intelligence Scale for Children WISC); pero este rendimiento se explicaba por las puntuaciones de las chicas. Ante esta evidencia, los autores propusieron que la capacidad y el perodo ptimo para la transferencia del lenguaje al hemisferio derecho puede diferir en nios y nias. Se dara un proceso de reorganiza-

cin diferenciado en funcin del sexo, ms completo en los chicos y ms restringido, rpido y comedido en las chicas [50,51]. Los resultados presentados hasta el momento indican una preservacin del CI verbal y de tareas especficas de baja complejidad lingstica en los sujetos con PC de tipo hemipljico. Esto no se contradice con los resultados de Nass et al [52] y Levine et al [41], segn los cuales los nios con lesin en el hemisferio derecho presentaban una ejecucin significativamente mejor que los nios con lesin del hemisferio izquierdo en la escala verbal de las bateras Wechsler y en el Peabody Picture Vocabulary Test. Respecto a la memoria verbal, Vargha-Khadem et al [44] encontraron que los sujetos con hemipleja derecha o izquierda diferan de los controles en los pares verbales no relacionados, pero tenan preservado el rendimiento en memoria lgica, pares verbales relacionados y coeficiente de memoria global de la Wechsler Memory Scale. Aos ms tarde, Carlsson [53] hall resultados similares en una tarea de aprendizaje de palabras. Ambos estudios apoyan la relativa preservacin de la memoria verbal en los sujetos hemipljicos, independientemente de la lateralizacin de la lesin. Clsicamente, se ha considerado que las funciones no verbales estaban lateralizadas en el hemisferio derecho. En relacin a estas funciones, Carlsson et al [37] evaluaron la funcin no verbal en nios con PC de tipo hemipljico y en nios sin PC mediante el clculo de una puntuacin compuesta, obtenida con elBenton Visual Retention Test y los subtests de cubos y rompecabezas de la WISC. Los autores hallaron que los sujetos con hemipleja derecha o izquierda rendan significativamente peor que los controles en la funcin no verbal. En el citado estudio, el rendimiento era independiente del sexo del sujeto. Este hallazgo coincide con las explicaciones antes propuestas (efecto crowding), pero dentro de la funcin no verbal tendramos que diferenciar los aspectos correspondientes a las capacidades visuoperceptivas y visuoespaciales/visuoconstructivas. Respecto a estas ltimas, Katz et al [54] observaron que los sujetos con lesin en el hemisferio derecho o izquierdo presentaban peores puntuaciones en la copia de la figura compleja de Rey respecto a los sujetos control. Si se compara el rendimiento de los sujetos con hemipleja derecha y los que presentan hemipleja izquierda se observa que ambos grupos no difieren en el CI manipulativo [52], aunque existen diferencias en pruebas especficas. As, los nios con hemipleja izquierda (hemisferio derecho lesionado) presentan una ejecucin significativamente peor que los nios con hemipleja derecha (hemisferio izquierdo lesionado) en capacidades fundamentalmente visuoconstructivas [54]. En relacin con la memoria no verbal se ha hallado que los sujetos con hemipleja derecha e izquierda rendan significativamente peor que los sujetos control en tareas de memoria visual inmediata, evaluada mediante el subtest de reproduccin visual de la Wechsler Memory Scale[44]. Carlsson [53] encontr resultados similares en una tarea de aprendizaje de dibujos. Es decir, tampoco se encuentra efecto lateralidad en memoria. La atencin tambin ha sido objeto de estudio en la PC hemipljica. Hugdahl y Carlsson [55] utilizaron una tarea de audicin dictica con sujetos hemipljicos y plantearon dos condiciones: atender a los estmulos presentados en el odo derecho y, posteriormente, en el odo izquierdo. Los sujetos control presentaban una ventaja auditiva derecha si la demanda consista en atender a los estmulos presentados en la derecha, y una ventaja izquierda si la demanda era atender a la izquierda [56]. En el estudio mencionado [55], los sujetos con hemipleja derecha e izquierda no se beneficiaban de la consigna, a diferencia de lo que ocurra con los

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Tabla IV. Relacin entre el tipo de lesin cerebral y el rendimiento cognitivo en la parlisis cerebral (PC) hemipljica. Funcin cognitiva N. (PC/no PC) evaluada y pruebas utilizadas Cohen y Duffner 52 [60] b Rendimiento cognitivo general: WISC Standford-Binet Intelligence Scales Gesell Developmental Quotients Hallazgos de neuroimagen (porcentaje de sujetos con retraso mental) Lesin cortical (68%) Lesin no cortical (18%)

Wiklund y Uvebrant [61] b

111 Rendimiento cognitivo general

Malformacin cerebral congnita y lesin corticosubcortical (47%) Alteracin de la sustancia blanca periventricular (19%) y no lesin (14%) Malformacin cerebral congnita (31%) Alteracin de la sustancia blanca periventricular (17%) Lesin corticosubcortical (19%) Lesin cortical (72%) Lesin no cortical (28%)

Cioni et al [59] a

91

Rendimiento cognitivo general: Uzgiris-Hunt Scales Brunet-Lezine Scales Griffiths Scales WPPSI, WISC-R Rendimiento cognitivo general: WISC

A pesar del alto grado de reorganizacin cerebral demostrado, los sujetos con PC de tipo hemipljico muestran dficit especficos en las tareas ms complejas, como las ya presentadas y la analizada en el estudio de Leisman [57]. En este trabajo, la conocida relacin entre la menor interferencia en el test de Stroop y la edad no se observ en una muestra de nios entre 6 y 13 aos con hemipleja. Dada la ausencia de estudios a ms largo plazo, no conocemos si se trata de una incapacidad real ante la dificultad o de un mero retraso en la adquisicin respecto a la poblacin normal. El rendimiento cognitivo se ve influido, como se concluye en diversos estudios, por la complejidad de las tareas. Otros factores que influyen en el rendimiento cognitivo de la PC hemipljica son el momento en que se produce la lesin cerebral y la edad del sujeto en el instante de la exploracin [38,44,58,59]. As, por ejemplo, en el estudio de Cioni et al [59], el retraso mental se relacionaba con la edad de exploracin: en los nios de 3 aos de edad, el 88% presentaba un rendimiento general normal; en los nios de 3 a 6 aos, el porcentaje de sujetos con rendimiento normal era del 81%, y a partir de los 6 aos, del 68,9%. Los estudios que han analizado la relacin del rendimiento cognitivo con el tipo de lesin evidenciado mediante tcnicas de neuroimagen (Tabla IV) coinciden en hallar el mayor porcentaje de sujetos con retraso mental cuando existen lesiones que implican mayoritariamente el crtex. CONCLUSIONES En conclusin, debemos sealar que an son pocos los trabajos en los que se analizan conjuntamente las diversas capacidades cognitivas a fin de determinar posibles patrones de afectacin-conservacin de capacidades especficas. Desde el punto de vista de la rehabilitacin cognitiva con enfoque neuropsicolgico es importante identificar, en especial, el conjunto de funciones preservadas para potenciarlas al mximo. La mayora de estudios coinciden en la relativa integridad de las funciones lingsticas al margen de la lesin y a pesar de los defectos de articulacin. Los pocos trabajos que han examinado la memoria indican una cierta preservacin de la memoria inmediata. Se echa en falta el examen detallado de las capacidades frontales y del aprendizaje procedimental. Respecto a la relacin entre hallazgos de neuroimagen y rendimiento cognitivo, los estudios son poco concluyentes. No se observa efecto lateralidad de la lesin excepto en aquellos trabajos en que se han usado tests neuropsicolgicos especficos ( Token Test, figura compleja de Rey, etc.). La dilatacin ventricular, la leucomalacia y la presencia de malformaciones se relacionan con los dficit cognitivos globales, aunque no de forma consistente. No existen an estudios volumtricos de estructuras como los ganglios basales, tlamo o hipocampo, que permitan establecer relaciones ms precisas entre la atrofia de estas estructuras y las capacidades de aprendizaje. Las dificultades inherentes a la propia patologa dificultan enormemente los trabajos de relacin neuropsicologa-neuroimagen.

Humphreys et al [62] a,b

a

41

Resonancia magntica. b Tomografa computarizada.

sujetos control, por lo que se consider que exista un dficit de atencin selectiva. Posteriormente, Katz et al [54] plantearon la hiptesis de una mayor afectacin de la atencin en sujetos hemipljicos. Se plantearon la posible existencia de negligencia unilateral basndose en las teoras de la atencin de Heilman y Voeller, segn las cuales quienes padezcan hemipleja izquierda (hemisferio derecho lesionado) negligirn el lado izquierdo de las tareas propuestas, pero no ocurrir a la inversa en las hemiplejas derechas por la bilateralidad del hemisferio derecho en lo referente a la atencin. Los autores concluyeron que los resultados obtenidos no demostraban la existencia de negligencia unilateral en los sujetos con hemipleja izquierda. Sin embargo, encontraron que los sujetos con hemipleja izquierda rendan peor que los sujetos sin PC en tareas simples del Behavioural In attention Test y el MesulamSymbolCancellation . Si se aumentaba la complejidad de estas pruebas estableciendo condiciones antes de cada respuesta, el rendimiento respecto al grupo control era inferior tanto en los sujetos con hemipleja izquierda como derecha. Por tanto, existe una alteracin de la atencin que afecta a los sujetos con el hemisferio derecho lesionado, y tambin a aquellos con lesin izquierda si la tarea es de mayor complejidad.

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NEUROPSICOLOGA DE LA PARLISIS CEREBRAL Resumen. Introduccin. El rendimiento cognitivo en la parlisis cerebral (PC) puede oscilar entre la normalidad total y el retraso mental grave. Esta heterogeneidad depende de diversos factores, entre ellos el tipo de parlisis y las lesiones cerebrales asociadas. Desarrollo. Se revisan los trabajos neuropsicolgicos que han examinado el rendimento cognitivo general y el rendimiento especfico (lenguaje, memoria, atencin y funciones visuoespaciales). Asimismo, se sintetizan los estudios que relacionan neuroimagen y neuropsicologa en los distintos tipos de PC. Conclusiones. El lenguaje es una de las funciones ms preservada en la PC al margen de la lesin. Los dficit de articulacin pueden influir en la comprensin, aunque no de forma muy notable. La memoria inmediata parece ser otra funcin relativamente preservada. En general, no se observan efectos de lateralizacin para el lenguaje o memoria, pero pueden observarse en tareas complejas o en las que evalen atencin y funciones visuoconstructivas. Los relativamente escasos estudios que relacionan neuroimagen y neuropsicologa son poco concluyentes respecto a capacidades especficas. [REV NEUROL 2002; 34: 1080-7] Palabras clave. Neuroimagen. Neuropsicologa. Parlisis cerebral.

NEUROPSICOLOGIA DA PARALISIA CEREBRAL Resumo. Introduo. O rendimento cognitivo na paralisia cerebral (PC) pode oscilar entre a normalidade total e o atraso mental grave. Esta heterogeneidade depende de diversos factores, entre os quais, o tipo de paralisia e as leses cerebrais associadas. Desenvolvimento. So revistos os trabalhos neuropsicolgicos que examinaram o rendimento cognitivo geral e o rendimento especfico (linguagem, memria, ateno e funes visuo-espaciais). So desta forma sintetizados os estudos que relacionam a neuroimagem e neuropsicologia nos tipos distintos de PC. Concluses . A linguagem uma das funes mais preservadas na PC margem da leso. Os dfices de articulao podem influir na compreenso embora no de uma forma muito notvel. A memria imediata parece ser outra funo relativamente preservada. Em geral, no se observam efeitos de lateralizao para a linguagem ou a memria, contudo podem observar-se, em tarefas complexas ou em tarefas que avaliam a ateno e funes visuo-construtivas. Os estudos relativamente escassos, que relacionam a neuroimagem e neuropsicologia so pouco conclusivos no que diz respeito s capacidades especficas. [REV NEUROL 2002; 34: 1080-7] Palavras chave. Neuroimagem. Neuropsicologia. Paralisia cerebral.

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